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Revista del Cuerpo Médico Hospital Nacional Almanzor Aguinaga Asenjo

versão impressa ISSN 2225-5109versão On-line ISSN 2227-4731

Rev. Cuerpo Med. HNAAA vol.14 no.4 Chiclayo oct./dez. 2021  Epub 29-Dez-2021

http://dx.doi.org/10.35434/rcmhnaaa.2021.144.1471 

Reporte de Casos

Pólipos linfangiomatosos de las amígdalas palatinas en la infancia: reporte de un caso y revisión

Lymphangiomatous polyps of the palatine tonsils in childhood: a case report and review

Juan Antonio Lugo-Machado1  , Especialista en Otorrinolaringología Pediátrica, Maestría en Ciencias de la Educación
http://orcid.org/0000-0003-4864-8546

Elizabeth Medina-Valentón1  , Médico Especialista en Pediatra Medica Neonatóloga, Pasante de la Maestría en Educación
http://orcid.org/0000-0003-3342-8487

José Alberto Guerrero-Paz1  , Especialista en Otorrinolaringología Pediátrica, Maestría en Ciencias de la Educación
http://orcid.org/0000-0002-9755-0951

Regina Jacobo-Pinelli1  , Médico Residente
http://orcid.org/0000-0002-2116-8043

Martha Jiménez-Rodríguez1  , Médico Residente
http://orcid.org/0000-0002-0923-6111

Alejandra Quintero-Bauman1  , Médico Residente
http://orcid.org/0000-0002-4707-8353

Martha Lucia Gutiérrez-Pérez2  , Estudiante de la Escuela de Medicina
http://orcid.org/0000-0002-5577-7082

1 Instituto Mexicano del Seguro Social, Delegación, Sonora, México.

2 Universidad El Bosque, Bogotá, Colombia.

RESUMEN

Introducción:

Los pólipos linfangiomatosos de las amígdalas palatinas son lesiones benignas raras. Esta entidad se origina en el estroma linfoide mezclándose con el parénquima, siendo diferente a la hiperplasia papilar y representa aproximadamente el 1,9% de las neoplasias de amígdalas.

Objetivo:

Presentar un caso clínico y una búsqueda sistemática de los casos pediátricos publicados en la literatura.

Reporte de caso:

se ha realizado una revisión sistemática siguiendo las pautas PRISMA de los reportes en PubMed, Elsevier, Google Académico de 2010 a 2021. Se localizaron 18 artículos en los que se encontró 8 mujeres y 10 hombres, la edad promedio fue de 14 años, en 15 las lesiones eran unilaterales. Todos los casos reportaron en los hallazgos histopatológicos la presencia de vasos linfáticos.

Conclusión:

Existe variabilidad entre la edad con distribución similar entre sexos; al ser una entidad infrecuente hay heterogeneidad en su denominación.

Palabras clave: Pólipos linfangiomatosos; amígdalas; palatinas; niños

ABSTRACT

Introduction:

Lymphangiomatous polyps of the palatine tonsils are rare benign lesions. This entity originates from the lymphoid stroma intermixed with parenchyma, being different from papillary hyperplasia, representing approximately 1.9% of tonsillar neoplasms.

Objective:

To present a case report and systematic review of the pediatric cases published in the literature.

The report case:

A systematic review was carried out following the PRISMA guidelines of the reports in PubMed, Elsevier, Google Scholar from 2010 to 2021. 18 articles were found of which 8 females and 10 males were found, the mean age was 14 years, in 15 lesions were unilateral. All cases reported the presence of lymphatic vessels in the histopathological exam.

Conclusion:

There is variability with age with a similar distribution between genders, being rare there is heterogeneity in its denomination.

Keywords: Lymphangiomatous polyps; palatine; tonsils; children

INTRODUCCIÓN

Los pólipos que ocurren en el tracto respiratorio superior generalmente se encuentran en la cavidad nasal o laríngea, pero rara vez en orofaringe. Más del 90% de las lesiones linfagiomatosas ocurren en cabeza y cuello, incluyendo mejillas, lengua y piso de la boca. El reporte de pólipos linfangiomatosos en amígdalas palatinas (PLAP) es inusual 1, son un tipo de lesión benigna de las amígdalas y son diferentes de la amigdalitis aguda y crónica Estos pueden manifestarse como irritación local, semejando una amigdalitis crónica, confirmando el diagnóstico solo con histopatología 2.

Existen varias teorías sobre el origen de estas lesiones amigdalinas, la primero sugiere que los linfangiomas surgen debido al secuestro de tejido linfático derivado de sacos primitivos, que retienen su potencial de crecimiento y proliferación rápidos, pero no se unen al saco linfático principal del cuerpo. La segunda teoría propone que surge de las membranas fibrilares endoteliales, que brotan de las paredes del quiste, penetran en el tejido circundante, canalizan y luego producen más quistes a lo largo de las líneas de menor resistencia. Estos quistes mantienen su capacidad de ramificarse y crecer, haciéndolo de forma descontrolada y desordenada con tendencia a penetrar y destruir estructuras anatómicas normales. La tercera teoría avanza la hipótesis de que el saco linfático primitivo no llega al sistema venoso 3 Finalmente, existe otra teoría patogénica, que sugiere que la inflamación crónica de la amígdala y la obstrucción asociada de los canales linfáticos provocan congestión de la mucosa y posterior hinchazón polipoide 4

Sin embargo, esta última teoría se considera poco probable dado que la amigdalitis crónica es mucho más común que los pólipos amigdalinos linfangiomatosos y porque hay muchos pacientes, como nuestro caso, que no tienen antecedentes de amigdalitis recurrente 1

En una serie de casos comparados con el control normal, Barreto 5 mostró que, independientemente del aspecto morfológico de los pólipos amigdalares, el área vascular linfática estaba aumentada en la mayoría de las lesiones en comparación con las amígdalas control. Por lo tanto, los pólipos linfangiectásico amigdalino puede considerarse como el término más apropiado para estas lesiones, incluso para los denominados pólipos linfoides.

En los pólipos de amígdalas, la fibronectina y los colágenos I y III presentan un patrón de distribución desorganizado, reforzando la naturaleza hamartomatosa de este componente 5 y concluye que los pólipos de amígdalas son lesiones linfangiectásicas en las que el tejido linfoide es reactivo y está estrechamente asociado con la proliferación hamartomatosa del tejido conjuntivo y de los canales linfáticos. El objetivo fue presentar un caso clínico y una búsqueda sistemática de los casos pediátricos publicados en la literatura

REPORTE DE CASO

Mujer de 7 años, con antecedente de hemangiomas cerebrales cavernosos (Figura 1), síndrome dismórfico en seguimiento por genética médica, pubertad precoz en tratamiento con leuprolide e intervenida de quiste aracnoideo en 2017. Su padecimiento actual inició un año antes de nuestra visita con obstrucción nasal, roncus nocturnos, eventos de apnea del sueño e infecciones repetidas de las vías respiratorias superiores. En la exploración física se encontraron amígdalas grado +4 con múltiples lesiones papilares (Figura 2A) de aspecto clínico preoperatorio, se realizó amigdalectomía, mostrándose en (Figura 2B) el aspecto posoperatorio a los catorce días de la recuperación; finalmente en figura 3A se muestran las características macroscópicas de las amígdalas extradías y en la figura 3B.- las características histopatológicas.

Figura 1 Resonancia magnética en corte axial con contraste donde se observan hemangiomas cavernosos (flechas negras) en diferentes localizaciones del parénquima cerebral en el cerebro. 

Figura 2 Aspecto prequirúrgico donde se observa el aspecto multipapilar en la superficie de las amígdalas palatinas (flecha amarilla) 2 B Aspecto a los catorce días después de la cirugía (flecha negra). 

Figura 3 A.- Aspecto macroscópico de las amígdalas palatinas extirpadas en apariencia de "rosetas de maíz" B.- Histopatología, hematoxilina-eosina 100 aumentos, se observa estroma fibroso y los canales linfáticos dilatados (flechas negras) llenos de células linfáticas lo que constituyen pólipos linfangiomatosos de las amígdalas palatinas. 

Se realizó una revisión sistemática de la literatura siguiendo las pautas PRISMA6 de casos clínicos encontrados en PubMed, Elsevier y Google Académico desde enero de 2010 a enero de 2021 La combinación de términos que arrojó mejores resultados en ambos buscadores fue la siguiente: Pólipos linfangiomatoso, amígdalas palatinas, niños y Lymphangiomatous polyps, palatine tonsils, children. Antes de proceder a la selección de artículos, se definieron los criterios de inclusión y exclusión.

Los criterios de inclusión fueron aquellos artículos con presentación de casos en niños, en los últimos 11 años, se excluyeron los artículos que abordaran casos de 18 años o más, y fuera del período de estudio establecido.

Se encontraron 65 artículos en las bases de datos de búsqueda indicadas, se eliminaron 23 artículos por ser duplicados o no relacionados con el tema, se excluyeron 6 por ser capítulos de libro y 18 artículos por contar con población mayor de 18 años o no contar con acceso para su consulta, con un total de 18 escritos para la revisión final. En el periodo de revisión señalado, se encontraron 18 artículos en los que se tuvo una distribución por sexo de 8 mujeres y 10 hombres, la edad mayor fue de 17 años y la menor de 6 meses, con un promedio de 14 años, en 3 las lesiones eran múltiples y en 15 unilaterales. En todos los casos se señaló como hallazgos histopatológicos la presencia de vasos linfáticos. Se muestra en tabla 1 el resumen de los artículos seleccionados

Figura 4 Flujograma. Diagrama de PRISMA para selección de localizados y seleccionados sobre Pólipos linfangiomatoso de amígdalas palatinas en niños 

Tabla 1 Resumen de los escritos seleccionados sobre Pólipos linfangiomatosos de amígdalas palatinas en niños 

Número Autor Año Número de casos Edad Sexo Tipo de lesiones en amígdalas (única o múltiple) Descripción Histopatológica
1 Soundara Rajan6 2020 uno 13a F Única Epitelio escamoso estratificado por histopatología con tejido fibrocolágeno subyacente con infiltrados linfocíticos muestra espacios vasculares de paredes delgadas.
2 Bulynko7 2019 dos 7 a y 4 a M &M Multiple Lesión polipoidea de la amígdala cubierta por epitelio escamoso estratificado no queratinizado Hematoxilina-eosina, pólipos linfangiomatosos de la amígdala palatinacon endotelio de los vasos linfáticos dilatados
3 Hyun Jin Min8 2019 uno 16a M Única El tumor está revestido por epitelio escamoso y agregado por tejido linfoide, el estroma estaba compuesto por tejido fibroso y numerosos canales linfáticos dilatados
4 Singh9 2017 uno 17a M Única El examen microscópico mostró un revestimiento epitelial columnar pseudoestratificado con una capa de células columnar basal. El estroma subyacente estaba infiltrado por células inflamatorias crónicas como linfocitos, células plasmáticas y eosinófilos. El estroma también mostró edema y congestión de pequeños vasos linfáticos
5 Yüksel Aslıer10 2017 uno 17a M Única Histológicamente, el epitelio superficial suprayacente era escamoso. Había estructuras ductales dilatadas y colonias de pequeños linfocitos empaquetados en espacios submucosos así como pequeños grupos de tejido adiposo en el estroma fibroso. La histopatología general de la lesión se informó como "pólipo fibrolipomatoso linfangiectásico"
6 Casey Hay 2017 uno 10a M Única Los cortes histológicos revelaron una estructura polipoide compuesta por un núcleo fibrovascular cubierto por un epitelio escamoso estratificado. Se observó una banda subepitelial de tejido linfoide, así como canales linfáticos acentuados por el anticuerpo D2-40.
7 Boon Chye Gan 2017 uno 12a F Múltiple El pólipo compuesto por la proliferación de canales vasculares linfáticos dentro del estroma fibroso. Los canales vasculares linfáticos están llenos de linfocitos y, por tanto, más difícil de identificar CD31 destaca el endotelio de los canales vasculares linfáticos. Un inmunofenotipo predominantemente de células T (CD3) de los linfocitos vasculares intralinfáticos
8 Mimi Gangopadhyay 2016 uno 6 m F Única Fotografía microscópica que muestra un revestimiento de epitelio escamoso estratificado junto con canales linfáticos
9 Eleftheria Iliadou11 2016 uno 9a M Única Histológicamente están formados por abundantes canales linfáticos y sanguíneos dilatados mezclados con un estroma fibroso de elementos linfoides y adiposos
10 Yasmeen Khatib12 2015 uno 14a M Única Fotografía microscópica que muestra un pólipo revestido por epitelio escamoso estratificado junto con un denso infiltrado linfocítico y canales linfáticos en el epitelio
11 Ramesh Babu Telugu 2015 uno 12a M Única Microfotografía que muestra un pólipo revestido por epitelio escamoso estratificado con fibrosis subepitelial, canales vasculares de paredes delgadas compatibles con vasos linfáticos
12 Moshe Shapira 2014 uno 5 a M Única El examen microscópico muestra una lesión polipoide revestida por epitelio escamoso con paraqueratosis., la cripta profunda en el tejido linfoepitelial con canales vasculares de paredes delgadas
13 Emre Gunbey13 2014 uno 14a F Única Histológicamente, su superficie estaba cubierta con epitelio escamoso paraqueratósico y su estroma estaba compuesto por tejido fibroso laxo que incluía numerosos espacios linfáticos dilatados y agregados de tejido linfoide
14 Simona Minzer 2014 uno 5a F Única Corte de proyección histológica "Papilomatoso" de amígdala palatina. Superficie con epitelio escamoso maduro, no queratinizante. Tipo de estroma linfoide subyacente con folículos y centros germinativos. En su grosor, vasos linfáticos dilatados
15 Patil 2012 uno 17a F Única La corteza muestra una población polimorfa de células linfoides. Las áreas de material queratinoso parecen quiste en los focos. Tallo muestra núcleo fibrovascular de tipo linfoideo. La impresión final se dio como amigdalitis hiperplásica crónica.
16 Dimitrios Balatsouras 2011 uno 17a M Única El examen microscópico del pólipo mostró un núcleo de tejido fibroso laxo con dilatación espacios vasculares que contienen material proteináceo y están revestidos por células endoteliales blandas y escasas
17 Edward Park 2011 uno 3 a F Única Muestra histopatológica que muestra la proliferación de canales linfovasculares de paredes delgadas que contienen estructuras valvulares luminales y material proteínico escaso con fondo fibroso.
18 Henry H. Chen14 2010 uno 4a F Múltiple Histológicamente, se observan canales linfáticos dilatados en medio del estroma que contienen diversas cantidades de tejido fibroso, linfoide y adiposo.
19 Lugo cols. 2021 uno 7a F Múltiple Histológicamente, su superficie estaba cubierta con epitelio escamoso paraqueratósico y su estroma estaba compuesto por tejido fibroso laxo que incluía numerosos espacios linfáticos dilatados y agregados de tejido linfoide.
Abreviatura: F=Femenino M= Masculino a=amos m=meses

DISCUSIÓN

Los pólipos de linfangiomatosis de las amígdalas palatinas (PLAP) son lesiones benignas poco frecuentes en la orofaringe, y al final de la primera década del siglo XXI se habían informado 30 casos o menos20. Sin embargo, Kardon et al informaron que los PLAP representan aproximadamente el 1,9% (26/1389) de todas las neoplasias de amígdalas Barreto et al. 14 reportaron un número pequeño de casos de PLAP registrados entre 1983 y 2008 en la Facultad de Medicina de la Universidad de Campinas, incluidos 9 hombres y 5 mujeres 5.

Los pólipos linfangiomatosos de cabeza y cuello se encuentran en menor frecuencia en las amígdalas que en el tejido subcutáneo, laringe, glándula parótida, boca y lengua. Esta entidad se origina en el estroma linfoide mezclándose con el parénquima, siendo diferente a la hiperplasia papilar y representa aproximadamente el 1,9% de las neoplasias de amígdalas 20.

Los PLAP se caracterizan por síntomas de sensación de cuerpo extraño, dolor de garganta y masa de amigdalitis, semejando a la amigdalitis crónica; con el diagnóstico diferencial de linfangiectasia, pólipos fibroepiteliales, linfoma y papiloma. Cuando las neoplasias de las amígdalas o las amígdalas enfermas crecen lo suficiente, pueden producir disfagia y disnea2,20

Histológicamente, la apariencia típica de las PLAP generalmente está representada por canales linfáticos dilatados llenos de estroma fibroso, estroma adiposo y / o tejido linfoide, y la proporción de sus componentes puede resultar en diferentes fenotipos, algunos de los cuales incluyen masas polipoides pediculadas, mientras que otros son papilar. Algunas de las lesiones tienen una arquitectura más papilar y mínima fibrosis estromal, se puede observar un epiteliotropismo anidado de linfocitos en la superficie20

Los hallazgos macroscópicos de los tumores variaron en su mayor dimensión de 0,5 cm a 3,8 cm (media, 1,6 cm) mientras que otros eran sésiles y múltiples. Se describieron como polipoides con una superficie de corte lisa de color blanco, tostado o amarillo . Las masas iban de esponjosas a firmes y fibrosas. Dieciséis de las lesiones eran llamativamente pediculadas o polipoides, mientras que las diez restantes eran sésiles.vDesde el punto de vista epidemiológico, los PLAP son más unilaterales que bilaterales y son más frecuentes en adultos que en niños4. Debido a su rareza no hay información concluyente de su fisiopatología.

Nuestro caso representa uno de los pocos reportados en la literatura nacional e internacional; consideramos necesario un consenso para la clasificación clínica e histopatológica de estas raras entidades. Los pólipos linfangomatosos de las amígdalas palatinas representan una patología de baja frecuencia, hoy en día existe controversia sobre su correcta nomenclatura.

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FUENTES DE FINANCIAMIENTO: Este trabajo fue financiado íntegramente por los autores y no recibieron ningún tipo de pago.

3AGRADECIMIENTOS: Agradecemos a al instituto mexicano del seguro social y sus autoridades. Dra. Noemí Sainz Fuentes, Dr. Jesús A. López Méndez, su directora general Dra. Patricia García Ramírez por su apoyo administrativo para tener completo este caso clínico interesante.

Recibido: 03 de Junio de 2021; Aprobado: 15 de Noviembre de 2021

CORRESPONDENCIA: Juan Antonio Lugo Machado Dirección: Calle Hidalgo Pte. S / N, Bellavista, 85130 Cd Obregón, Son. Teléfono: 6442359054 E-mail: otorrinox@gmail.com

CONFLICTOS DE INTERESES: los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses

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